水中运动治疗对脑性瘫痪儿童青少年运动功能和活动效果的系统评价与Meta分析

崔尧，萧敦武，丁琳，邱服冰，丛芳，邱卓英

1.首都医科大学康复医学院，北京市 100068；2.中国康复研究中心北京博爱医院，北京市 100068；3.山西白求恩医院，山西太原市 030032；4.深圳大学体育部，广东深圳市 518060；5.中国ICF研究院，山东潍坊市 261000；6.中国康复科学所康复信息研究所，北京市 100068；7.世界卫生组织国际分类家族中国合作中心，北京市100068

脑瘫是一组持续存在的中枢性运动和姿势发育障碍、活动受限症候群，世界卫生组织(World Health Organization,WHO)《国际疾病分类(第11 次修订版)》(International Classification of Diseases,ICD-11)中，脑瘫的编码为L1-8D2，分型包括痉挛型(8D20)、运动障碍型(8D21)、共济失调型(8D22)、Worster-Drought 综合征(8D23)、其他特指的脑瘫(8D2Y)、未特指的脑瘫(8D2Z)[1-3]。脑瘫患者常伴有感觉、知觉、认知、交流和行为障碍，以及癫痫和继发性肌肉、骨骼问题[4]。虽然医疗技术不断进步，但脑瘫发病率并无减少趋势，世界范围内平均为2‰～2.5‰，发达国家约为2‰～3‰，我国2013年报道的脑瘫患病率约为2.46‰，这可能与早产儿、极低体质量儿的存活率升高有关[1,5]。脑瘫是导致儿童躯体残疾的主要原因之一，可对学习、生活造成巨大影响，给家庭和社会带来沉重负担[6-8]。目前，脑瘫综合治疗包括康复、药物、手术等，可以有效改善功能状态，提高生活质量，延长预期寿命。其中水中治疗是一种常用的手段[9]。

WHO《国际健康干预分类(Beta-2 版)》(International Classification of Health Intervention,ICHI Beta-2)中有关AT 的编码有三个：PZA.ZY.BS、PMA.ZY.BS、PNA.ZY.BS，其中，对水中运动治疗的编码及描述为：用于治疗的全身浸入水中的水疗(PZA.ZY.BS)，是一种在水疗池、涡流浴槽、矿泉浴槽、哈巴德槽、游泳池内进行的运动治疗[3,10]。水中运动治疗兼具物理因子治疗和运动治疗的特点，在脑瘫康复中的应用较早[11-12]。近年来，水中运动治疗与马术治疗、音乐治疗等康复治疗技术在脑瘫康复中的应用逐渐受到重视，相关临床疗效及作用机制的研究也逐年增多[12-17]。水中运动治疗形式多样，包括水中游戏、水中有氧运动、水中肌力训练、水中耐力训练、水中牵伸训练、水中放松、水中高强度间歇训练等；对于脑瘫康复，水中运动治疗安全可行[18-20]。

水中运动治疗的类型较多，本文对所纳入的治疗技术进行了限定，只纳入以主动运动为主的水中治疗项目(ICHI Beta-2 编码PZA.ZY.BS)，排除以被动浸浴为主的水中治疗项目(PMA.ZY.BS、PNA.ZY.BS)。本文根据各种治疗的技术特点和实施环境对ICHI Beta-2编码PZA.ZY.BS的水中治疗项目进行划分。见表1。

WHO《国际功能、残疾和健康分类(儿童和青少年版)》(International Classification of Functioning,Disability and Health-Children and Youth Version,ICF-CY)是指导脑瘫水中运动治疗的重要理论框架和方法，水中运动治疗有助于改善脑瘫ICF-CY 多个领域和类目的功能障碍和参与受限[21-22]，包括改善心肺功能、步行功能、平衡功能，维持和扩大关节活动度，增强肌力，增强耐力，缓解痉挛，提高协调性、灵活性与敏捷性等[19,23-29]；也有助于提高脑瘫儿童青少年的自尊和自我意识，改善心理体验和情绪状态，进而提高日常生活活动能力，改善生活质量[19,23-29]。水中运动治疗在脑瘫康复中有独特优势，它寓教于乐，将新奇有趣的游戏玩乐活动融入训练，能激发脑瘫儿童青少年参与康复训练的积极性[7,25]；不仅可以满足其生理和安全需求，也可满足其心理需求[30]。水中运动治疗效果涉及多个方面，本文主要研究其对运动功能和生活质量的影响，基于ICF-CY 脑瘫儿童核心分类集的主要功能指标见表2。

表1 ICHI Beta-2编码PZA.ZY.BS下水中运动治疗的分类

表2 脑瘫水中运动治疗涉及的功能评定工具和指标

有关水中运动治疗在脑瘫康复中应用的循证医学研究数量较少，且缺少对随机对照试验(randomized controlled trials,RCTs)的系统评价，没有纳入中文文献[18,20,31-36]。相关脑瘫临床指南和专家共识中的表述也较为简略，不利于脑瘫水中运动治疗循证临床实践的开展[32,36-37]。

本研究运用ICF-CY 的理论与方法，对脑瘫儿童水中运动治疗的相关文献进行系统评价，探索水中运动治疗改善脑瘫儿童青少年运动功能的方法及效果，为临床和教学工作提供系统性文献支持[17,38]。

1 资料与方法

1.1 文献纳入标准

本文纳入的文献为水中运动治疗应用于脑瘫儿童青少年的RCTs。

研究对象纳入标准：①脑瘫诊断标准包括ICD-11、ICD-10 或ICD-9 有关脑瘫儿童青少年的诊断标准，全国儿童康复学术会议制定的脑瘫诊断标准等[4,7,12,39]；②年龄≤21 岁[18,33-35]；③以水中运动治疗为主要干预手段，可耐受水中运动等康复治疗；④结局评价指标中包含运动功能和生活质量等。

1.2 排除标准

研究对象排除标准：①并发其他重大疾病，如心、肺、肝、肾等脏器疾病或衰竭；②伴有其他严重先天性疾病；③存在传染病、开放性伤口、严重癫痫、活动性感染、高热等水中运动治疗禁忌证；④存在严重吞咽功能障碍或吸入性肺炎风险较大；⑤研究期间接受手术等有创治疗或肉毒毒素注射；⑥存在影响评定结果的其他临床问题，如视力低下、骨折、前庭疾病等；⑦因恐水或个人喜好等问题抗拒水中运动治疗；⑧严重精神心理问题。

文献排除标准：①非中、英文文献；②重复发表的文献；③与其他疗法联合应用，且不以水中运动为主；④数据报告不完整且索取无果；⑤仅有摘要或索取全文无果；⑥研究对象病种混杂，包含其他类型的残疾儿童，如脑外伤、脊髓损伤等；⑦无法提取可用的统计数据；⑧无法计算结局指标的均值和标准差；⑨动物实验；⑩研究类型交代不清、试验设计不严谨以及非RCTs，如临床同期对照研究、自身前后对照研究、交叉设计、病例对照研究、个案报告、专家意见、描述性研究等。

1.3 干预措施

只接受水中运动治疗，或在常规综合康复治疗的基础上加用水中运动治疗。具体方法包括常规水中运动训练(治疗性游泳、水中平衡训练、水中步行训练等)、Halliwick疗法[40]、水中游戏等以主动运动为主的水中治疗形式，不包括Watsu 技术等被动的水中治疗或以被动浸浴为主的各种水疗法，如药浴、水浴、冲淋浴、中药熏蒸、矿泉浴、泥疗等[20]。由专业人员制定详细的结构化康复方案，并按计划在水中运动池或水疗槽中实施治疗。

1.4 结局指标

入选文献主要结局评价工具包括GMFM、PedsQL。次要结局评价工具包括MAS、表面肌电图积分肌电值(integrated electromyography,iEMG)、关节活动度(range of motion,ROM)、FMFM、肌肉厚度(肌骨超声检查)、WOTA。

1.5 文献检索策略

计算机检索为主，人工检索为辅。检索数据库包括 Cochrane Library、PEDro、PubMed、Embase、Web of Knowledge、Web of Science、OVID、EBSCO、中国生物医学期刊引文数据库、中国知网期刊全文数据库、万方数据知识服务平台、维普中文期刊全文数据库，检索时间为各数据库建库至2020 年5 月。文献类型不限，包括期刊文献、会议论文、学位论文等。

检索采用主题词与自由词相结合的方式。检索语言为中文或英文。根据每个数据库的特点制定相应的检索式，为避免漏查文献，对已纳入文献及相关综述的参考文献进行二次检索。

英文检索词及检索式如下(以EMBASE为例)：

#1 'CP'OR 'cerebral palsy'/exp/mj OR 'spastic quadriplegia' OR 'spastic diplegia' OR 'spastic hemiplegia' OR'dyskinetic'OR'ataxia'OR'mixed types'

#2 'aquatic therapeutic exercise' OR 'aquatic exercise'/exp OR 'aquatic exercise' OR 'aquatic intervention'OR 'aquatic program' OR 'aquatic activities' OR 'aquatic exercise training program' OR 'aquatics' OR 'adapted aquatics' OR 'hydrokineotherapy' OR 'hydrotherapy'/exp OR hydrotherapy OR'water therapy'OR'water-based exercise'OR 'water exercise'OR 'water training'OR 'underwater exercise' OR 'swimming' OR 'adapted swimming'OR 'adapted aquatic program' OR 'pool exercise' OR'pool therapy'OR'pool activities'

#3'Children'OR'Youth'

#1 AND#2 AND#3

中文检索词及检索式如下(以CNKI为例)：

SU=('脑性瘫痪'+'脑瘫'+'痉挛型四肢瘫'+'痉挛型双瘫'+'痉挛型偏瘫'+'不随意运动型'+'共济失调型'+'混合型')and SU=('水中运动治疗'+'水中运动疗法'+'水疗'+'水治疗'+'水中治疗'+'游泳治疗')and SU=('儿童'+'青少年')

1.6 文献筛选和资料提取

1.6.1 文献筛选[41]

根据纳入和排除标准，由两名研究者独立筛选文献，提取资料并交叉核对，如有分歧，讨论解决或咨询第三方意见。文献筛选时首先阅读文题和摘要，在排除明显不相关的文献后，进一步阅读全文，确定最终纳入的研究。文献筛选遵循Cochrane系统评价撰写规范与标准化流程，开始文献筛选工作前先进行文献质量评估。

1.6.2 资料提取[41]

阅读全文后由两名研究者独立提取相关数据并交叉核对。提取内容包括纳入研究的基本信息(第一作者、发表年份、题目等)、基线情况(样本量、年龄、病程等)、干预措施(类型、强度、时间、频率等)、所关注的结局指标和结果测量数据等。

1.7 文献质量评价[41]

应用Cochrane风险评估量表与物理治疗证据数据库(Physiotherapy Evidence Database,PEDro)量表对纳入文献进行方法学质量评价[41-42]。由两名研究者独立打分，评价结果不一致时与第三名研究者进行讨论商议。PEDro 官方网站给出审核后评分的文献，采用官方评分结果[43]。

1.8 统计学分析[41]

采用RevMan 5.3软件[43]进行统计学处理。

二分类变量采用相对危险度(risk ratio,RR)作为效应指标；连续性指标采用加权均数差(weighted mean difference,WMD)，测量方法或单位不一致时采用标准化均数差(standard mean difference,SMD)；各效应量均给出点估计值和95%置信区间(confidence interval,CI)。

纳入研究结果间的异质性采用χ2检验(α=0.1)进行分析，同时结合I2统计量定量判断异质性大小。当P≥0.1，I2< 50%，认为各研究间存在轻度异质性，采用固定效应模型进行Meta 分析；当P< 0.1，I2=50%～75%，认为各研究间存在中度异质性，在排除明显临床及方法学异质性的影响后，采用随机效应模型进行Meta 分析；当P<0.1，I2>75%，认为各研究间存在高度异质性，仅进行描述性分析。

2 结果

2.1 文献检索结果

初步检索得到相关文献560 篇，其他途径补充2篇，其中英文479篇，中文83篇。去重后保留342篇；阅读题目和摘要，去除328 篇；仔细阅读全文，去除5 篇[19,44-47]，经两位研究者独立筛选达成共识后最终纳入文献9 篇[7-8,12,14-15,48-51]，其中，英文7 篇，中文2 篇，均为期刊论文，涉及研究对象321 例，其中接受水中运动治疗的脑瘫儿童青少年162例。

文献筛选流程和结果见图1。

图1 文献筛选流程

2.2 纳入研究的基本特征

纳入的9 篇文献[7-8,12,14-15,48-51]基本特征见表3，各研究的主要干预方式、评价指标和干预效果见表4。

2.3 质量评价[41]

根据Cochrane偏倚风险评估量表对纳入研究进行评价。9 项研究都对受试者基线情况进行报道，平行可比；文献均提及“随机”或“随机对照试验”，4篇交代了具体随机方法，如随机数字表法和计算机随机法，2 篇进行分配隐藏。5 篇提及签署知情同意书。5篇提及通过伦理委员会的伦理审查。偏倚风险评价结果见图2、图3。

根据PEDro量表进行质量评价。高质量文献4篇，中质量文献5 篇；纳入文献平均5.3 分。见表5。由于康复干预的性质，所有研究章都不能避免实施偏倚。

表3 纳入研究的基本特征

续表

续表

图2 总体偏倚风险评定结果

图3 各文献偏倚风险评定结果

2.4 Meta分析

2.4.1 GMFM-88

3 项RCTs 进行GMFM-88测量[7-8,12]，共涉及173例。各研究间存在轻度异质性(I2=0，P=0.59)，采用固定效应模型分析。结果显示，治疗组GMFM-88评分高于对照组(WMD=6.31,95%CI 2.57～10.06,P<0.001)。见图4。

另有3项RCTs也进行GMFM-88测量[15,48-49]，但数据无法纳入Meta 分析，只做描述性分析。Adar 等[15]的研究显示，水中运动治疗30 次，两组GMFM-88 评分改善无显著性；Chrysagis 等[49]的研究显示，水中运动治疗10 周，两组GMFM-88 D、E 区评分改善无显著性；Akinola 等[48]的研究显示，水中运动治疗10 周，治疗组GMFM-88 各个维度，除“行走与跑跳”外，均有改善。

2.4.2 肌肉厚度

2 项RCTs 测量了肌肉厚度[12,15]，共涉及92 例。各研究间存在高度异质性(I2=85%,P=0.01)，可能由于受试者临床特征差异较大且测量部位不同，只进行一般性描述。Adar 等[15]的研究显示，水中运动治疗30次，两组腓肠肌厚度变化均无显著性。宋凡旭等[12]的研究显示，水中治疗3 个月，治疗组股四头肌肌肉厚度优于对照组(P<0.05)。

图4 水中运动治疗对GMFM-88评分影响的森林图

表4 纳入研究的主要干预方式、评价指标和干预效果

表5 纳入研究的PEDro量表评分

2.5 其他结局指标

因水中运动治疗对其他结局指标影响的数据无法纳入Meta分析，只做描述性分析。

2.5.1 生活质量

Adar等[15]的研究表明，水中运动治疗30次，治疗组PedsQL 自评和父母评测均优于对照组，但weeFIM无显著性差异。Declerck 等[50]的研究显示，治疗组和对照组间PedsQL评分无显著性差异。

2.5.2 肌张力

Adar等[15]的研究显示，水中运动治疗30次，治疗组肌骨超声检测的腓肠肌压缩率改善，提示肌肉弹性改善；但两组间MAS 评分无显著性差异。宋凡旭等[12]的研究显示，水中治疗3 个月，治疗组MAS 评分低于对照组。Chrysagis 等[49]的研究显示，水中运动治疗干预10 周，治疗组髋关节内收肌群和膝关节伸肌MAS 评分改善优于对照组。Olama 等[51]采用表面肌电图的H/M 比值作为评价指标，量化评定比目鱼肌肌张力，结果显示，水中运动治疗20周，治疗组肌张力改善更明显。

2.5.3 肌力

罗文文[7]的研究显示，水中运动治疗3 个月，治疗组肱二头肌和腓肠肌最大等长收缩状态下iEMG 高于对照组，提示肌力改善。

2.5.4 关节活动度

Chrysagis 等[49]的研究显示，水中运动治疗10 周，治疗组髋关节外展和膝关节伸展的被动关节活动度改善均优于对照组。

2.5.5 姿势控制和步态功能

Badawy 等[14]采用Biodex 平衡测试仪和步态训练仪进行定量分析，结果显示，水中运动治疗12周，治疗组的平衡和步态各项参数较陆上训练的对照组改善更多。

2.5.6 精细运动能力

罗文文[7]的研究显示，水中运动治疗3 个月，治疗组FMFM评分高于对照组。

2.5.7 水中运动技能

2项RCTs[8,50]使用具有良好信度和效度[52-53]的WOTA2 进行水中运动技能的评定。Dimitrijevic 等[8]的研究显示，水中运动治疗6 周，治疗组WOTA2 评分较治疗前提高，并持续到训练结束3 周后。Declerck等[50]的研究显示，水中运动治疗10周，治疗组的WOTA2评分较治疗前提高，并持续到训练结束5周后。

3 讨论

本研究显示，水中运动治疗对脑瘫儿童青少年GMFM-88 评分的改善效果优于常规康复，与采用GMFM-66 量表进行评定的研究结论类似[54]。可能是在浮力的减重和支撑作用下，执行此类动作变得相对容易，动作流畅性增加，主动运动和独立运动成分增多[14,51]；水中活动更新奇、有趣，对于儿童的吸引力更强，脑瘫儿童青少年进行主动运动的意愿更强，粗大运动随之提升，体力活动不足引起的相关临床问题得以缓解[18,34-35,50]；由于浮力的作用，中重度脑瘫儿童青少年在进行水中步行训练时，关节对线较好，关节冲击力较小，可以尝试进行陆上无法进行的活动，如双腿跳、单腿跳、水中跑步等[18,33-35]。脑瘫的运动障碍往往持续终生，增加主动运动或活动十分重要，身体活动不足可导致诸多继发性损伤，造成进一步伤害；主动运动增多也可促进脑瘫儿童的运动发育[35,48,55]。

本研究中纳入脑瘫受试者基本特征差异较大：年龄跨度大；临床分型和分级复杂，并发症较多；各型脑瘫所占比例不同。纳入的研究对象以痉挛型脑瘫为主，可能与痉挛型脑瘫发病率高，约占脑瘫总数的70%～75%[7,48-49]有关；研究对象GMFCS分级多I～Ⅲ级，移动能力差的Ⅳ～V 级人数相对较少。近年来，脑瘫类型的分布有所变化，重症脑瘫的比例有增多趋势[1]；而脑瘫儿童或青少年症状越重，从水中运动治疗中获益越大，这可能与其在水环境中能自由活动从而改善身心状态有关。未来应加强对重症脑瘫儿童青少年群体的研究[8-9]。还应该针对不同年龄、分型、GMFCS分级的脑瘫儿童青少年，开展更为深入的水中运动治疗研究。

本研究纳入的水中运动治疗方案差异较大。水中运动治疗范畴较大，涵盖的技术方法多种多样；其中，Halliwick 技术、治疗性游泳和其他水中有氧训练较为常用[19,56]。水中运动治疗的实施环境和开展人员较为多样，运动处方参数尚无定论，水中运动的类型、时间、频率、强度等差异较大[57]；水中运动过程中，治疗师与患者的比例也不尽相同，可能是一对一、一对多、小组训练或群体活动，家长也可能参与其中某些训练。未来研究可设定统一治疗场景，针对具体的水中运动治疗技术，评价不同运动处方的疗效，确定剂量-效应关系和成本-效益等分析。根据本研究纳入的RCTs，常用的脑瘫水中运动治疗处方为：以有氧运动、水中游戏和功能性活动为主，每次40～60 min，每 天1 次，每 周3～5 次，持 续8 周以上[18,31,34,57-58]。

本研究纳入文献的方法学质量相对较低。所有研究均未进行功效分析以确定样本量大小，基线资料的比较不够详细。水中运动治疗是一个教育-学习的过程，常用的Halliwick 技术以运动学习和姿势控制为主，受智力等因素影响较大[40]。

本研究存在以下局限性：①只纳入公开发表的中、英文文献，可能产生语言偏倚；②对灰色文献和临床试验注册平台的检索不够全面，可能存在漏检；③康复治疗的性质决定了无法做到对受试者和治疗者设盲，大部分研究也未做到评定者设盲，多项研究分配隐藏交代不清，可能产生盲法偏倚；④研究对象包括各类脑瘫儿童青少年，年龄、性别、临床分型、GMFCS 分级等并不完全一致，结局指标可能受到疾病类型和严重程度影响；⑤总体样本量仍然偏少，缺乏多中心、大样本研究；⑥具体干预方法不够统一，运动类型、强度、持续时间、频率不一致，分析时难以细化，可能会产生偏倚；⑦缺乏长期随访数据，难以评估远期疗效。

综上所述，现有的研究显示，水中运动治疗有助于改善脑瘫儿童青少年的粗大运动功能，并提高其水中运动能力，在提高生活质量、改善肌张力、增强肌力、提高平衡与姿势控制能力等方面也有一定积极作用。总体而言，水中运动治疗是一种安全、有效、副作用小、趣味性强的物理治疗方法，在脑瘫康复中有一定优势。与其他疾病相比，水中运动治疗在脑瘫儿童青少年群体中的临床研究相对较少，样本量较小，同质性较差，有待进一步完善。

脑瘫水中运动治疗也要更多关注精准化与规范化[59]。未来要提高水中运动治疗临床试验的方法学质量，增大样本量，延长随访时间，细化运动处方，评定者设盲，统一评定工具，并关注水中运动治疗对精细运动功能、心理和社会参与等方面结局的影响。除医疗机构外，还应充分利用特殊教育机构、社区相关机构、体育相关设施等资源，综合开展符合脑瘫儿童青少年特色的水中运动治疗服务[60]。脑瘫水中运动治疗相关临床研究，应加强对WHO 国际健康分类家族的临床应用，以提高康复服务质量[61]。

利益冲突声明：所有作者声明不存在利益冲突。