十二指肠球部巨大Brunner腺瘤伴出血1例并文献复习

唐光华 蒋丹斌 单际平 朱建清 傅长来 王志祥 杨 勇 朱 燕 郑影影

东南大学医学院附属盐城医院消化内科(224001)

·病例分析与个案报道·

十二指肠球部巨大Brunner腺瘤伴出血1例并文献复习

唐光华*蒋丹斌#单际平 朱建清 傅长来 王志祥 杨 勇 朱 燕 郑影影

东南大学医学院附属盐城医院消化内科(224001)

十二指肠； Brunner腺瘤； 胃肠出血； 诊断； 治疗； 内镜黏膜下剥离术

病例：患者女性，75岁，因“黑便1周”于2016-04-12收治入院。患者入院前1周起无明显诱因每日解成形黑便一次，量约100～150 g，时有嗳气、反酸，无腹痛、腹胀，无恶心、呕吐，无心悸、胸闷，无晕厥、黑朦，无畏寒、发热。起初未予重视，后渐出现纳差、乏力、头昏等表现，睡眠、小便正常，近期体质量无明显下降。既往史：有“高血压病”史，平日规律服药，血压控制良好；否认长期非甾体消炎药服用史，否认重大外伤、手术史，否认药物、食物过敏史，否认家族性疾病史。

入院查体：体温36.5 ℃，脉搏82次/min，呼吸18次/min，血压130/80 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)，皮肤、巩膜无黄染，全身浅表淋巴结无肿大，心肺听诊无异常；腹软，无压痛、反跳痛，全腹未扪及包块，肠鸣音稍活跃，移动性浊音阴性。实验室检查：血红蛋白101 g/L；粪隐血试验(+)；血清肿瘤标记物CEA、CA19-9、AFP均阴性。胃镜检查：食管、贲门、胃底、胃体、胃角、胃窦黏膜光滑，未见糜烂、溃疡和肿物，十二指肠球部后壁见一巨大条状隆起性病变(图1A)；活检病理：黏膜组织慢性炎症。结肠镜检查：未见明显异常。全腹增强CT：十二指肠球部见肿块，延伸至降部。

综合胃镜、全腹增强CT、血常规和粪隐血试验结果，诊断考虑为消化道出血、十二指肠球部隆起性病变，拟行内镜黏膜下剥离术(ESD)或外科手术治疗。向患者介绍两种治疗方法的利弊，包括内镜治疗的出血、穿孔风险，患者最终选择ESD治疗。内镜治疗过程中，因十二指肠球部隆起性病变体积巨大，使用圈套器圈套瘤体向腔内提拉、充分暴露视野以利于电凝止血，防止损伤肠黏膜。巨大瘤体进入肠腔易发生肠梗阻，使用圈套器亦有助于取出切除标本。完整切除病变后，术后创面以金属夹夹闭(图1B)。手术切除标本大小约6.0 cm×2.5 cm×1.0 cm(图1C)，表面可见浅溃疡。ESD术后病理：(十二指肠球部)Brunner腺瘤，表面覆盖小肠黏膜(图1D)。术后未出现迟发性出血、穿孔等并发症，予40 mg 埃索美拉唑iv gtt q12 h。术后第3 d开始进食流质，术后5 d出院。门诊随访至术后12个月，患者无不适主诉，未再出现黑便，期间未复查胃镜。

A：胃镜下见十二指肠球部巨大隆起性病变；B：ESD完整切除病变后金属夹夹闭创面；C：手术切除标本大小约60 mm×25 mm×10 mm，表面可见浅溃疡；D：术后病理示十二指肠Brunner腺瘤，病变表面覆有小肠绒毛(HE染色，×100)

图1ESD治疗十二指肠球部Brunner腺瘤伴出血

讨论：十二指肠Brunner腺瘤是一种少见的良性十二指肠肿瘤。1835年，Curveilheir报道了首例Brunner腺瘤病例[1]。Brunner腺分泌碱性液体，可保护十二指肠黏膜免受胃酸侵蚀[2]。腺瘤主要起源于十二指肠黏膜下层，多位于十二指肠球部，其病因和发病机制目前仍不清楚。大多数Brunner腺瘤体积较小，患者无临床症状，于上消化道内镜或影像学检查时偶然被发现，少数病变较大者可引起消化道出血或肠梗阻，消化道出血可表现为黑便、粪隐血阳性和(或)贫血[1-4]。内镜检查可确定病变部位，但Brunner腺瘤通常位于黏膜下层，而常规内镜活检只钳取表面组织，故很难从活检标本中获得Brunner腺瘤组织以明确病因[1,5]。本病例Brunner腺瘤位于十二指肠球部，临床表现为黑便、纳差、乏力和轻度贫血。ESD术后标本表面见浅溃疡，可能是引起消化道出血的原因。

十二指肠球部隆起性病变的可能病因较多，Brunner腺瘤的诊断需与间质瘤、神经内分泌肿瘤、异位胰腺等相鉴别。①间质瘤：可发生于消化道任何部位，早期可无任何症状和体征，肿瘤黏膜面有丰富的血管，可因糜烂、溃疡而发生消化道出血，体积较大的肿瘤可发生中心缺血坏死，引起肠壁溃疡、出血或穿孔。诊断时需综合分析临床、影像学表现和组织病理学、免疫组化检查结果。②神经内分泌肿瘤：可发生于消化道任何部位，呈结节状、息肉样改变。由于神经内分泌肿瘤可产生大量组胺，引起高胃酸分泌，并有丰富的血管，故肿瘤中央表面常可见形态不规则的溃疡，可能引起出血。③异位胰腺：是一种胰腺先天性畸形，最常见于胃十二指肠，多位于黏膜下层，其次为固有肌层，少数可侵及全层。部分异位胰腺体积增大，压迫黏膜，可导致黏膜缺血、坏死形成溃疡，如累及血管，可出现黑便、呕血等表现。

关于Brunner腺瘤是否需手术切除，目前仍存有争议。部分学者认为只需定期随访，另一部分学者则建议行内镜下切除或手术切除以避免并发症发生。笔者根据临床经验以及文献复习，建议对Brunner腺瘤进行治疗。首先，尽管Brunner腺瘤通常被认为是一种良性病变，但已有多例起源于Brunner腺的原发性十二指肠腺癌的报道[6]。其次，影像学检查如超声、CT均无法明确十二指肠球部隆起性病变的性质，需与间质瘤、异位胰腺等进行鉴别诊断[7]，内镜活检亦难以获得黏膜下组织而作出病理确诊[1，5]，确诊依赖于手术标本病理检查。第三，即使是无症状的良性肿瘤，也会因肿瘤生长、体积增大而引起消化道出血、梗阻等并发症。然而，外科手术切除十二指肠隆起性病变有发生术后胰瘘等严重并发症的风险[8]，且如果术后病理诊断为良性Brunner腺瘤，可能导致医患双方对外科手术的必要性产生争议。因此，尽早行内镜下切除术可能是更可取的选择。一项关于内镜下切除术对十二指肠Brunner腺瘤治疗效果的研究[5]表明，30例最大径为0.6～7.0 cm的Brunner腺瘤的整块切除率为100%，仅1例患者发生术后迟发性出血并发症。

十二指肠有丰富的血管网络，术中出血风险高。十二指肠管壁薄、操作空间小，术中穿孔风险亦较大。因此Brunner腺瘤的ESD治疗须由经验丰富的内镜医师实施。本例患者术中和术后均未出现大出血、穿孔或其他严重并发症，术后恢复良好。

综上所述，十二指肠球部巨大Brunner腺瘤伴出血临床上较少见，经治医师在诊治消化道出血病例时需拓宽思路, 不能忽视这一少见病因。对于十二指肠球部隆起性病变，应注 意鉴别诊断，以避免误诊或漏诊。ESD对于十二指肠Brunner腺瘤是一种相对安全、有效的治疗手段，但仍需开展多中心前瞻性研究验证其疗效。

1 Frenkel NC, Laclé MM, Borel Rinkes IH, et al. A Giant Brunneroma Causing Gastrointestinal Bleeding and Severe Anemia Requiring Transfusion and Surgery[J]. Case Rep Surg, 2017, 2017: 6940649.

2 Sorleto M, Timmer-Stranghöner A, Wuttig H, et al. Brunner’s Gland Adenoma - A Rare Cause of Gastro-intestinal Bleeding: Case Report and Systematic Review[J]. Case Rep Gastroenterol, 2017, 11 (1): 1-8.

3 Lu L, Li R, Zhang G, et al. Brunner’s gland adenoma of duodenum: report of two cases[J]. Int J Clin Exp Pathol, 2015, 8 (6): 7565-7569.

4 Coskun A, Erkan N. Giant Brunner’s gland adenoma as an unusual cause of anaemia: report of a case[J]. Radiol Oncol, 2011, 45 (2): 129-131.

5 Zhong YS, Shi Q, Wu HF, et al. Endoscopic resection for the treatment of duodenal Brunner’s adenomas[J]. J Laparoendosc Adv Surg Tech A, 2012, 22 (9): 904-909.

6 Ohta Y, Saitoh K, Akai T, et al. Early primary duodenal carcinoma arising from Brunner’s glands synchronously occurring with sigmoid colon carcinoma: report of a case[J]. Surg Today, 2008, 38 (8): 756-760.

7 Patel ND, Levy AD, Mehrotra AK, et al. Brunner’s gland hyperplasia and hamartoma: imaging features with clinicopathologic correlation[J]. AJR Am J Roentgenol, 2006, 187 (3): 715-722.

8 Hashimoto D, Arima K, Chikamoto A, et al. Limited Resection of the Duodenum for Nonampullary Duodenal Tumors, with Review of the Literature[J]. Am Surg, 2016, 82 (11): 1126-1132.

GiantDuodenalBulbBrunner’sGlandAdenomaCausingGastrointestinalBleeding:ReportofACaseandReviewofLiterature

TANGGuanghua,JIANGDanbin,SHANJiping,ZHUJianqing,FUChanglai,WANGZhixiang,YANGYong,ZHUYan,ZHENGYingying.

DepartmentofGastroenterology,theAffiliatedYanchengHospitalofSoutheastUniversityMedicalCollege,Yancheng,JiangsuProvince(224001)

JIANG Danbin, Email: drjdb@126.com

Duodenum; Brunner’s Gland Adenoma; Gastrointestinal Hemorrhage; Diagnosis; Therapy;Endoscopic Submucosal Dissection

10.3969/j.issn.1008-7125.2017.12.014

*Email: yclhltgh@126.com

#本文通信作者，Email: drjdb@126.com

(2017-07-27收稿；2017-08-29修回)